黏液囊腫是最常見的口腔軟組織病變之一。常見于小唾液腺，最常見于下唇。大唾液腺則常見于舌下腺，而極少發生于下頜下腺。若發生于下頜下腺通常表現為一側頸部頜下區的腫大，且與頸部其他以腫大為表現的疾病鑒別困難。現報道1例下頜下腺來源囊腫的典型病例。
1.病例報告
患者，女，28歲。以發現左側下頜下區腫物3年為主訴來我院就診。患者自訴無意間發現腫物，無疼痛、進食腫脹等消長史，緩慢漸進性增大。否認結石病史，無相關外傷史及手術史。專科查體：左下頜下區稍膨隆，表面皮膚色質正常，局部可觸及一腫物，大小約4.0cm×3.0cm，深度觸不及，質軟，不可壓縮，無觸壓痛，觸診邊界不清。局部穿刺可抽出淡紅色稍黏稠液體，不可拉絲。
下頜下腺彩超示左側下頜下腺周圍囊性占位。頸部CT示左側下頜下腺增大，后上部可見一不規則混雜密度影，邊界尚清，大小約3.8cm×3.3cm×2.9cm。未見腫物與下頜下腺的明顯界線，無結石發現，腫物與舌下腺無明顯“尾狀”結構聯系，增強CT示不均勻強化（圖1）。
穿刺液送病理圖片示查見少量淋巴細胞及吞噬細胞。送淀粉酶檢測示淀粉酶772U/L。術前診斷為“左側頜下囊性腫物：下頜下腺囊腫可能性大”。
2.結果
完善術前檢查，無明顯手術禁忌，全麻下行頜下下頜下腺摘除術常規切口進行探查。術中分離囊腫，觸之波動感明顯，囊壁薄，沿其表面向上剝離，見其位于下頜下腺包膜內，與其緊密相連（圖2）。按下頜下腺摘除的常規術式將囊腫與下頜下腺一并切除。標本剖面見囊腫壁極薄，內含紅色稍黏稠液體，不可拉絲。術后病理診斷：（下頜下腺）良性囊腫，符合黏液囊腫表現（圖3）。術后3、6個月、1年復查，無復發跡象。
3.討論
唾液腺的黏液囊腫常見于小唾液腺，約占70%，男女比例為1∶1.3，女性稍多見。其根據病因及病理表現的不同，可分為外滲性黏液囊腫和潴留性黏液囊腫。黏液囊腫常見于舌下腺，而在下頜下腺罕見。可能跟舌下腺的持續性分泌，而下頜下腺則是受進食性刺激時分泌有關。但Harrison等反對關于黏液囊腫起源于下頜下腺的理論，不過Bhaskar等還是通過損傷下頜下腺導管建立了下頜下腺囊腫的動物模型。查閱中英文文獻到目前為止僅有少量文獻報道過下頜下腺囊腫。
Yoon等曾報道1例下頜下腺囊腫伴巨大結石1例；Kolokythas等曾報道1例沙門氏菌感染致下頜下腺囊腫1例；Markou等曾報道下頜下腺結石取石術后致巨大下頜下腺囊腫1例；謝衛紅等曾報道下頜下腺囊腫1例。下頜下腺囊腫病因尚不清楚，一般認為，導管損傷、阻塞、先天異常及炎癥在其發生中起著重要作用。
Markou等報道的下頜下腺囊腫1例一文中，考慮病因即為頜下腺導管取石的病史所致。但本文報道的病例并無結石等下頜下腺損傷病史。下頜下腺囊腫位于下頜下及頸上區，其鑒別診斷主要包括舌下囊腫下頜下型、血管瘤、淋巴管畸形、下頜下腺炎、皮樣或表皮樣囊腫、甲狀腺囊腫、腮裂囊腫、棘球囊、淋巴瘤、侵襲性單核細胞增多癥、淋巴結結核、非特異性頸淋巴結病、貓抓病、惡性腫瘤淋巴結轉移等疾病。
下頜下腺囊腫與實性病變鑒別并無困難，不再詳述。穿刺+淀粉酶測定試驗是頜下腺囊腫重要的檢查手段，可作為與頸部囊性病變鑒別診斷的依據。鰓裂囊腫穿刺液為黃色或棕色、清亮的、含或不含膽固醇的液體。淋巴管畸形穿刺液為清亮水樣液體、無粘絲、涂片檢查可見淋巴細胞。口底皮樣囊腫包膜厚，捫診時有面團樣柔韌感；穿刺可見半固體狀皮脂性分泌物，有時可見毛發。
甲狀舌管囊腫位于舌骨上下、與舌骨粘連、囊腫可隨吞咽移動，囊液一般為淡黃色液體并略帶黏性。血管瘤體位移動試驗陽性，穿刺可抽出血液，放置時間久后可凝固。因下頜下腺與舌下腺囊腫口外型在發病部位等臨床表現的相似性，鑒別較為困難，在此詳細探討。對囊腫進行穿吸，根據穿吸液的性質鑒別是重要手段之一。舌下腺是以黏液腺泡為主的混合性腺，主要穿刺液黏稠而略帶黃色或蛋清樣液體，針挑可見明顯黏液絲。下頜下腺是以漿液性腺泡為主的混合腺，穿吸液多為透明稀薄液體，針挑無黏液絲，這是鑒別的關鍵之一。且化驗檢查下頜下腺囊腫穿刺液含有較高的淀粉酶和黏蛋白，也是鑒別的重要依據之一。
本病例中穿刺液為暗紅色不可拉絲液體，淀粉酶含量較高，暗紅色考慮為局部炎癥致微小血管破裂所致。此外超聲、CT、MRI亦可提供重要參考。舌下腺囊腫與舌下腺之間存在“尾狀”影像表現，可作為判定是否來源于舌下腺的特征性表現。但是“尾狀”影像并非舌下腺囊腫的獨有影像學特征，其亦可見于其他頸部囊性腫物。因下頜下腺與二腹肌及下頜舌骨肌的解剖關系，下頜下腺囊腫亦可表現為“尾狀”影像表現。
組織病理學檢查中舌下腺囊腫及頜下腺囊腫可表現為外滲性黏液囊腫也可表現為潴留性囊腫，但大多數為外滲性囊腫，因此無上皮襯里，少數儲留囊腫可內襯立方狀、柱狀、假復層柱狀或復層鱗狀上皮。下頜下腺囊腫的治療多通過下頜下緣切口切除囊腫及下頜下腺。但亦有學者認為當下頜下腺囊腫鄰近舌下腺時，應同時切除頜下腺及舌下腺，以降低復發率。本例病例中囊腫未與舌下腺鄰近，未切除舌下腺，術后3、6個月、1年隨訪，未見復發。
總之，雖然下頜下腺囊腫較罕見，但在下頜下及頸部腫物鑒別中仍應予以重視，特別是對曾有過頜下腺導管損傷病史的患者，以免誤診誤治。
來源：實用口腔醫學雜志,2020,36(05):833-835.